蔡潇潇 宁 康 王光海 杨宏丽
1.山东第一医科大学（山东省医学科学院）研究生部，山东济南 250017；
2.山东第一医科大学第一附属医院（山东省千佛山医院）呼吸病科，山东省呼吸疾病研究所，山东济南 250013；
3.山东第一医科大学第一附属医院（山东省千佛山医院）消化病科，山东济南 250013
肺错构瘤是最常见的肺部良性肿瘤，占所有肺部肿瘤的3%，人群中发病率极低，约为0.025% ～0.32%［1］。根据瘤体所在位置，可将肺错构瘤分为肺实质内错构瘤和支气管内错构瘤两大类。其中肺实质内错构瘤占大多数，而支气管内错构瘤极其罕见，仅占总数的1.4% ～11%［2］。CT 下错构瘤大多表现为边缘光滑的圆形、孤立的结节影，典型的影像学特征为爆米花样钙化，但该特征出现率极低，因此在临床工作中依靠影像学手段诊断往往比较困难［3-4］。肺错构瘤的治疗应根据肿瘤大小、解剖位置分布、生长速度以及患者的症状进行个性化选择。对于直径较小、无症状且随访显示生长缓慢的肺实质内错构瘤，通常采取保守治疗，只需定期复查胸部CT 即可。对于存在于支气管内、体积较大且生长迅速的瘤体则需尽快行肿瘤切除术［5］。治疗错构瘤的传统手术方式根据其所在位置不同分为支气管切除、肺叶切除或肺组织切除术，但由于传统方式创伤大、术后恢复时间长、并发症多等缺点，现已被内镜介入治疗所替代［6］。山东第一医科大学第一附属医院2021 年9 月收治1 例支气管内错构瘤患者，行支气管镜下高频套圈切除术，术后半年患者状况良好，未出现与介入性支气管镜相关的并发症。
患者男，53岁，因“发作性心慌、出汗4年，加重1月”于2021年9月12日入住山东第一医科大学第一附属医院心血管内科。既往有高血压病、2 型糖尿病病史多年，规律药物治疗，自述血压血糖控制可；
近期有呛咳史，未系统治疗，无其他基础疾病。吸烟史20 余年，平均20 支/d，社交性饮酒史20 余年。个人史、婚育史、家族史无特殊。入院后查体未发现明显阳性体征。完善相关辅助检查：血常规、肝肾功、凝血常规、男性肿瘤全项、C-反应蛋白（C-reactive protein，CRP）、肌钙蛋白Ⅰ等检查均未见明显异常；
心电图、心脏超声、动态心电图、动态血压无明显异常；
冠脉CTA示冠状动脉粥样硬化表现，右冠状动脉中段（mRCA）管壁非钙化斑块，管腔轻微狭窄；
胸部CT 提示左肺上叶支气管内异常密度，大小约1.1 cm×0.8 cm（图1），其内见斑点状高密度，右肺下叶小结节灶（0.2 cm），考虑气管憩室。结合患者胸部CT 提示支气管内异常密度，2021年9月18日请呼吸科会诊，会诊后建议行支气管镜进一步检查，与患者及家属沟通后，停用阿司匹林5 d，于2021年9月23日行电子支气管镜检查，患者雾化吸入2%利多卡因2 mL 后，取平卧位，自鼻孔进镜，见声门启闭正常，气管腔通畅，隆突锐利；
左肺上叶支气管开口处可见新生物阻塞管腔，表面光滑，血管丰富（图2）。余支气管镜可见范围内叶段支气管管腔通畅，黏膜光整，未见明显新生物及管腔狭窄，未特殊处理。再次行胸部强化CT，见左肺上叶支气管内一类圆形肿物，其内见斑点状高密度，增强扫描可见中度强化（图3），错构瘤？类癌不除外，建议支气管镜检查。为明确诊断，患者于2021 年9 月25 日由心血管内科转入呼吸与危重症医学科，转科后行相关检查，排除禁忌证后于2021 年9 月27 日行局麻下电子支气管镜检查加高频套圈切除术，术中见左肺上叶开口处一卵圆形肿物，表面光滑，触之质硬，几乎完全阻塞管腔；
于左肺上叶开口行肿物高频套圈器切除治疗（图4），切除后少量出血，给予充分吸引，左肺上叶诸段、亚段管腔通畅，未见新生物。切除肿物大小直径约1.1 cm × 1.7 cm，送检病理。术后患者无明显不适，病理回示：（左肺）软骨瘤性错构瘤（图5）。术后予以抗感染、预防出血、止咳等对症支持治疗，患者症状好转后出院。出院后电话随访半年，无明显不适症状。
图1 支气管内错构瘤患者胸部CT检查结果
图2 电子支气管镜下左肺上叶支气管开口处术前镜像
图3 胸部强化CT可见左肺上叶支气管内结节呈中度强化
图4 电子支气管镜下左肺上叶支气管内肿物切除术后
图5 病理证实为错构瘤
2.1 临床分析
肺错构瘤起源于管腔黏膜下的未分化间叶组织，由软骨样组织与其他间充质成分如脂肪、黏液样纤维结缔组织、平滑肌和骨的不同比例混合而成，且至少含有两种不同组织。因成分含量的不同，可将其分为软骨瘤、平滑肌瘤、淋巴管肌瘤、腺纤维瘤等不同亚组，其中软骨瘤较常见［7-8］。该病病因尚不明确，先天性发育畸形、正常组织增生、肿瘤及炎症均可能是其病因［9］，50 ～70岁的中老年男性是主要患病人群，该患者53岁，与文献报道一致［10］。肺实质内错构瘤常无临床症状，而支气管内错构瘤常因所在位置及瘤体大小不同而表现不一。瘤体小时可无任何症状及体征，随着瘤体的增大，患者可出现不同程度的咳嗽、呼吸困难、胸痛等不典型症状［11］。当瘤体刺激黏膜并继发感染时还会引起咯血及阻塞性肺炎等严重症状［12］。韩国的一项研究回顾性分析了24例支气管内错构瘤，其中接近一半的患者（10例）出现了不同程度的阻塞性肺炎的症状［13］。
2.2 辅助检查
由于支气管内错构瘤临床症状与体征不典型，所以辅助检查尤为重要。因瘤体中软骨、脂肪和纤维组织的含量不固定，CT 下可出现脂肪密度、软组织密度及爆米花样钙化等不同表现，其中爆米花样钙化可作为肺错构瘤的诊断标准［14］。但有文献报道，典型的爆米花样钙化出现率非常低，仅有12.5%～22.9%［15］。因此该病最终的诊断有赖于组织病理活检。支气管镜下取组织活检目前已是较成熟的检查手段，镜下可见瘤体表面光滑，因含有脂肪成分及血管分布，多为黄色或粉红色病变，且无黏膜下层浸润［16］。
2.3 鉴别诊断
由于支气管内错构瘤瘤体位于气道内，刺激黏膜产生炎性反应，使管壁增厚，导致瘤体与管壁分界不清，且影像学特征及临床表现不典型，往往难以明确诊断。在临床诊治过程中应特别注意与常见支气管内疾病（支气管内恶性肿瘤、支气管结核、支气管异物等）的鉴别诊断。支气管内恶性肿瘤基底宽，边界不规则，增强扫描瘤体呈现不均匀明显强化，常有纵隔淋巴结肿大并侵及气管、支气管，出现管壁增厚［17］。错构瘤常表现为肺内孤立、边缘清晰、密度不均的结节影，由于其主要成分为软骨，血供不丰富，故增强扫描瘤体强化不明显［18］；
支气管结核病变在支气管壁，管壁不规则，有斑点状钙化灶，管腔狭窄与扩张相间，但管腔内一般不出现息肉样肿物，患者肺部常伴有结核播散病灶，并常伴随全身结核中毒症状；
当错构瘤表现出钙化灶时常被误诊为异物，支气管异物有明显异物吸入史，于支气管镜下多可鉴别［19］。
2.4 治疗方式
手术切除是错构瘤传统的治疗方法［20］，近年来，关于经内镜切除良性气管支气管肿瘤的报道越来越多，主要方式包括高频套圈切除术、激光治疗、冷冻治疗和氩离子凝固术等。与传统手术相比，介入治疗具有安全性高、创伤小、成本低、术后并发症少等优点，且治疗效果与手术切除相当，已成为近些年来主要的治疗选择［10］。支气管镜分为硬性支气管镜和柔软的纤维支气管镜两种。硬性支气管镜因质地较硬，患者耐受性低，往往需要全身麻醉，且只可到达气管和主支气管；
而纤维支气管镜仅需局部麻醉，手术通常不需要插管，并可到达更远端的叶、段或亚段支气管。因此推荐临床诊断和治疗时使用纤维支气管镜［20］。本例患者在治疗时采用纤维支气管镜下高频套圈切除术，该术的优点是手术时间短，不管肿块大小如何，一旦肿块被良好固定，几秒钟内就可以切除。使用高频套圈最常见的问题是病变不能被完全切除，因此在使用套圈切割后应注意进一步处理支气管壁上残留的组织，必要时仍需外科手术［21］。
本病例为中年男性，既往有高血压病、糖尿病病史多年，此次因“胸闷、多汗”入院，入院后行胸部CT 检查，提示支气管内有一圆形异常密度，呈中度强化，为进一步明确诊断及治疗，先后行支气管镜检查及镜下高频套圈切除术，术中少量出血，将肿物送检，组织病理提示错构瘤，术后患者恢复良好。随访患者半年，无介入手术相关并发症发生。因此，对于支气管内错构瘤，需要提高诊断与鉴别意识，并积极采取合适的方式进行治疗。
利益冲突所有作者均声明不存在利益冲突
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